青少年和儿童漏斗胸：Nuss技术
Review Article

青少年和儿童漏斗胸：Nuss技术

Arianna Farronato1, Marco Ghionzoli2, Antonio Messineo2, Leonardo Politi1, Duilio Divisi3, Alessandro Gonfiotti1, Roberto Crisci3

1Department of Thoracic Surgery, Careggi Hospital, Largo Brambilla 3, 50134 Florence, Italy; 2Department of Pediatric Surgery, Children’s Hospital A. Meyer, VialePieraccini 24, 50100 Florence, Italy; 3Department of Thoracic Surgery, Teramo Hospital, Piazza Italia, 64100 Teramo, Italy

Contributions: (I) Conception and design: A Gonfiotti, A Farronato, M Ghionzoli; (II) Administrative support: L Politi, A Gonfiotti, R Crisci; (III) Provision of study materials or patients: M Ghionzoli, A Gonfiotti, R Crisci, D Divisi; (IV) Collection and assembly of data: A Farronato, M Ghionzoli, D Divisi; (V) Data analysis and interpretation: A Farronato, A Gonfiotti, M Ghionzoli; (VI) Manuscript writing: All authors; (VII) Final approval of manuscript: All authors.

Correspondence to: Alessandro Gonfiotti, MD. Thoracic Surgery Unit, University Hospital Careggi, Largo Brambilla, 1, 50134 Florence, Italy. Email: agonfiotti@alice.it.

摘要：漏斗胸(pectus excavatum，PE)又称funnel或sunken chest。PE是最常见的胸壁畸形，被证实其在分娩儿童中的发生率为1/300~1000，男性占比较高(男:女=5:1)。该病的特点为胸骨体凹陷并且和肋软骨异常相关。畸形表现严重程度不等，可能很轻微也可能非常严重。漏斗胸在儿童期通常是无症状的，但是当患者成长为青少年或者参与竞技运动时，经常会出现容易疲劳和抵抗力下降等症状。由于微创修复术(mini-invasive repair，MIRPE)的发展，漏斗胸的手术矫正变得更加普及，Nuss于1989年首次描述MIRPE。MIRPE借由胸腔镜辅助，固定至少1根金属棒，并在胸腔内保持至少2年。

关键词：漏斗胸微创修复术；胸腔镜检查；Nuss技术

Received: 20 March 2019; Accepted: 06 June 2019; Published: 19 July 2019.

doi: 10.21037/pm.2019.07.02

漏斗胸(pectus excavatum，PE)，或称凹陷胸，是最常见前胸壁畸形，发生率为每300~1 000例分娩中有1例[1]。PE在男性中发病率比女性高约5倍[2]。大约一半的患儿家庭中至少有1名患有其他胸部畸形疾病的成员。PE通常在婴儿期被确诊，疾病随着年龄增长逐渐进展缓慢，直到青春期症状开始明显[3]。PE的自发性缓解并不常见，体育活动不能够解决这些畸形。PE患者胸廓前后径是下降的，几乎有一半患者在一侧显示更深的凹陷(图1)。相反，另外一半患者有对称性的凹陷，涉及胸骨压低以及附近的肋软骨连接。

图1
图1 1例女性PE患者

PE的严重程度通常随着深吸气而加重，这种现象被称为矛盾呼吸。到目前为止，PE的发病机制仍然不清楚。畸形可能取决于肋软骨区不平衡性生长，从而解释了非对称性PE患者的出现，以及胸壁畸形也在他们的亲属中存在的原因[3-5]。

受累软骨常变形、旋转，融合在一起，同时剑突经常是裂的、弯曲的，拉长或者偏向一边。通常，PE会使患者保持驼背的姿势并且腹胀。此外，这些儿童还可能受到以下肌肉骨骼异常因素的影响，包括脊柱侧凸[4]，以及其他遗性传结缔组织疾病，例如Marfan综合征、Ehlers-Danlos综合征、Poland病、二尖瓣脱垂或MASS表型[3,5-6]。值得注意的是，约50%的受影响的Marfan综合征患者同时患有PE。

1 症状

在幼儿期，受PE影响的患者通常表现为无症状。诸如易疲劳和身体运动耐力下降等症状可能出现在患者青少年时期或在体育运动相关的身体运动过程中。此外，患者在体育锻炼过程中可能会出现前胸部尖锐疼痛和/或不适[2,5]。

有1/4的PE患者会出现下列常见症状，如心动过速、心悸、运动导致的喘息，此外，还表现为呼吸道感染的易感性增加。胸部畸形严重的患儿常有心肺损伤，部分原因是由于胸骨压迫心脏，导致肺膨胀功能减退，肺功能测试(pulmonary function test，PFTs)检查提示限制性通气功能障碍[2,5,7-10]。

通常，儿科医生不会正确告知家属和患者由畸形导致的生理影响以及外科矫正手术的安全性及高度的可靠性[2]。幸运的是，如今患者有机会通过互联网了解自己胸部畸形情况以及疾病的治疗方案，而且，他们有机会联系其他患者和有丰富经验的医生。

2 围手术期研究

PE患者的放射学术前评估基于计算机断层扫描(computed tomography，CT)或磁共振(magnetic resonance，MR)扫描结果开展。CT扫描能够提供一些胸部指标(即校正指数、不对称指数和Haller指数等)，以及其他有用的信息如心脏的心排量、旋转和压迫程度，尤其是在患者具有胸部显著不对称的情况下[9,11]。围手术期评估还包括3D光学评估，该评估尤其适用于接受保守治疗的患者[12]。

心脏的功能和形态可以很容易地通过心电图和超声心动图进行评估。当临床怀疑为Marfan综合征时，超声心动图可测量出主动脉根部直径与之特别相关，在这种情况下，建议在手术前咨询儿科心脏病学家和遗传学家[6]。

患者被建议做肺功能检查，它用于评估肺容积、肺容量和运动耐受性，而血液常规检查则被用于排除凝血功能障碍[8,10-12]。应该对患者进行皮肤金属的过敏测试，因为金属棒和稳定器是不锈钢装置。如果对硫酸镍过敏，必须要求使用钛植入物。

3 手术操作

PE修复微创术(minimally invasive repair of pectus excavatum，MIRPE)是一种被全世界儿科、胸外科和整形外科医生[10,13]所采用的方法，该手术在1998年首次由Donald Nuss实施[10]。Nuss手术不包括切除肋软骨或胸骨骨折修复，而是使用一个或多个金属棒将胸骨重新定位到正确的位置[3,10-11,13]。最初，Nuss等[10]设计了这种适用于儿童的手术，因为他们的胸壁弹性更好，使得胸骨复隆更加容易。

从1998年开始，世界各地的医疗中心报告了他们使用Nuss手术的经验，并采取了许多改进措施，以实现金属棒的放置和取出过程具有更高的安全性和有效性[11,13-14]。当Nuss手术成为标准治疗方法时，手术适应证得到扩大[10-14]。

笔者研究所也进行了有前景的临床前研究，试图使用部分可吸收的基质材料，目的是减少金属植入物和骨整合的全身毒性，或为特殊治疗时间的特定患者的应用传感金属棒[15]。

4 患者选择

在这些年来，PE手术在临床中最显著的变化是扩大了年龄标准范围。在最初的报告中，实施手术的患者是中位年龄为5岁的学龄前儿童，没有1例患者年龄大于15岁[10]。

随着MIRPE经验的成熟，手术的年龄指征被扩大到接近青春期的年龄，尽管此时胸廓几乎快要定型，但仍然可塑[3]。

目前，外科医生更喜欢为青少年手术。事实上，许多作者选择的平均年龄为14岁，导致第25百分位的年龄增大到13岁[16]。另一方面，其他作者报告了为幼儿实施胸部修复手术的杰出结果[17]。有关接受Ravitch手术治疗幼儿获得性胸椎营养不良的报道客观上也提高了此项手术平均年龄[18]。我们的观点是支持Nuss思想的进步，事实上，我们与青少年患者和他的亲属分享了治疗计划，但他们都表现出接受手术的强烈意愿。本文提出的手术技术是我们研究所常规进行的Nuss手术的改良。

5 手术方式

5.1 PE的微创修复术

患者以仰卧体位置于手术台上。胸部必须抬高，使用枕头垫高背部，可以让手臂插入其下部空隙。应用单腔气管插管，并进行低容量通气，这些是必要的。胸骨板最凹陷的区域和双侧软骨链接处被确认并标记。金属棒的长度必须能覆盖患者胸廓的前部。金属棒通过可塑性模板在手动装置的作用下呈不对称弯曲状，以增强金属棒的稳定性[19]。在右外侧胸部打1个约5 mm孔，以4~6 mmHg注入CO2，目的是部分减少肺扩张并产生手术空间。这个手术可以清楚地看到纵隔。1根不锈钢丝横向穿过胸骨，配合升降平台，使胸部抬高。

在胸大肌的下缘，双侧分别做2个小的外侧切口(3~4 cm)。随后，在两侧分别形成皮下平面。从肋间游离胸大肌束，形成肌肉下通道。然后，将引导器插入选定的肋间隙的右侧胸部，并在心包上方进行直视剥脱。胸骨的抬高使得这一步骤变得更加便利。此外，在平滑剥离过程中产生的小裂隙促进了气体在左胸膜内的扩散。

一旦到达相应的左侧肋间隙，导入器尖端透出，并连接到1个40 cm长的聚氯乙烯吸入连接管(Extrudan Surgery，Birkerod，Denmark)的一侧。导管的另一侧连接到弯曲金属棒的右端。引导器小心地从左向右向后拉，以拖动导管，形成孔道，使金属棒的凹面由此通过[18-21]。

整个手术在胸腔镜视野下几秒钟内就很容易完成。最后，金属棒围绕其长轴向上旋转180度，支撑起胸骨。一旦金属棒旋转到位，就需要放置1个稳定器，以达到最大程度的机械稳定性。通常，带有稳定器的第2根金属棒以上述相同的方式放置在上或下肋间。手术诱发的气胸被吸收，通常将患者带回病房。鼓励患者渐进性活动，但避免任何胸部扭转动作。患者至少进行1次胸部放射学检查，在住院5~6 d后出院。我们进行的2个术后胸部X光检查的例子见图2、图3。患者通常在术后1个月、6个月和18个月进行门诊检查[19-21]。图4展示了1个患有漏斗胸的男孩的病例。

图2
图2 带有1根金属棒的患儿的胸部X线表现
图3
图3 带有2根金属棒的患儿的胸部X线表现
图4
图4 1例男性PE患者

5.2 植入物取出术

植入物取出手术通常在MIRPE后2~3年进行。术中患者仍处于仰卧位，胸部抬高，如前所述。切除双侧胸部疤痕。应用透热疗法使连接稳定器金属棒的末端部分固定，然后取出。对于金属棒端不可触及的患者，需要在手术前几分钟进行超声扫描。超声扫描是必要的，应用毡尖笔以标记实际金属板在皮肤投影位置[19]。

一旦取出，稳定器要么从金属棒中移除，要么在第2次中与棒本身一起移除。1个拉钩被插入到金属棒末端的孔中，目的是使金属棒能够被拉出。万一在金属棒周围形成瘢痕组织，则需要使用锤子和凿子去除它们。如果金属棒极度弯曲，需要在拆卸之前使用翻转工具将其拉直。对于那些在切除植入物时有残留胸壁缺损的患者，我们建议在手术同时进行自体脂肪移植术。供体区域是腹部、转子区域和大腿内侧。通过细的套管小心收集脂肪组织，过滤，并迅速注射到残留的缺陷区[20]。患者通常在手术后返回病房，术后第1天出院。

6 讨论

目前儿童症状性PE的治疗选择是Nuss手术。它于1987年被推出，在10年经验发表后获得广泛认可[10,11]，并在胸腔镜和新特仪器的应用后进一步达到世界范围内的传播。随着胸腔镜检查的引入，MIRPE的术中并发症发生率进一步降低，主要并发症的发生率更低，术后病死率接近0[14]。Hebra等[22]在胸壁国际小组(CWIG)成员之间对MIRPE期间并发症发生率和病死率行了调查，他们将这些数据与文献系统回顾获得的信息结合起来，结果显示：在约11 000例治疗病例中，有32例未报道的和27例报道的危及生命的并发症，在这些病例中，有7例未报道和4例已经报道的Nuss手术相关的死亡病例[22]。术中并发症极为罕见，术后并发症也不常见，通常分类为次要事件[14]。

术后并发症可分为早期并发症及晚期并发症。最常见的并发症是不需要胸腔导管的小气胸(范围66%)，这是由于CO2诱导的气胸切除不完全或部分肺复张导致的自发性气胸[11]。大气胸在再手术患者中更常见，是由粘连后剥脱造成的小气漏引起的[23-24]。切口感染发生在1%~2%的患者中，而发生在稳定器区域更常见[25-27]。一般来说，抗生素治疗和伤口引流是必要的、有效的[26]。金属棒感染和症状性金属棒移位是早期金属棒去除的2个原因。在MIRPE最初开展时期，金属棒位移的发生率较高，但随着稳定器的引入，其发生率显著下降[5,11,14]。心包炎、慢性胸腔积液或伤口感染可在术后数月发生，并可能继发于镍过敏[28]。

金属棒取出后的本病复发率为0~33%；大型和近期的研究显示复发率较低，接近0[10,13-14,29]。可以确定的是，复发率与棒保留时间呈反比增加：如果在24个月前移除金属棒，复发风险可达到治疗患者总数的40%[30-31]。另一个可能影响复发率的变量是MIRPE发生时的年龄。治疗太早、在青春期前完成MIRPE、PE合并Marfan综合征或在标准时间内不能保持金属棒原位的患者，复发的风险增加[10,13-14,28,31]。

严重的畸形与肺功能测试的限制性通气障碍和心功能受损有关，但一些文章也显示肺功能测试和心功能发生了积极的变化。术前PE患者与对照组相比，显示用力肺活量(forced vital capacity，FVC)和运动受限。然而，MIRPE显著提高了运动耐量和氧合[11,32-33]。另一方面，Lawson等[28,34]在儿童MIRPE手术后发现FVC或FEV1没有显著的积极性变化，相反，上述指标在青少年中得到显著改善。相反，关于心脏功能，一些研究[11,34,35-38]显示生理障碍和运动能力弱与心血管功能下降相关。Coln等[35]在MIRPE手术前后应用运动的超声心动图/心电图检测儿童心功能，显示心律失常发生率降低，93%的患者心受压相关症状消失。Heitzer等[39]在严重畸形儿童中报道了胸骨机械压迫对心脏的影响。心脏压迫导致每搏输出量(stroke volume，SV)、心输出量(cardiac output，CO)和心脏指数(cardiac index，CI)减少，这些都是因为肺功能检测发现的限制性肺功能障碍导致心肺功能减低[11,33,35-36]。由于MRI的高成本和CT扫描的辐射暴露，从放射学数据中获取MIRPE的客观结果是不可行的。因此，患者的满意度、整形结果和外科医生的个人判断是关于长期疗效的唯一数据。在已经发表的的大量数据[40]中，由实施MIRPE的外科医生评估的解剖学长期随访结果显示：超过85%的患者评估为优秀，10%的患者评估为良好，只有1.4%的MIRPE失败。其他作者也报道了具有可比性的外科医生评价的76%~100%的整形结果[10,13-14,22-23,28,31-32]。

为确定MIRPE后的满意度程度，一些研究[28,40-41]分析了从患者或其父母的量表或问卷中获得的数据，结果报告显示患者对手术整形结果满意度高达85%~100%。

客观评估自尊改善情况还可以通过制定以下问卷完成：单步问卷(single step questionnaire，SSQ)、漏斗胸评估问卷(pectus excavatum evaluation questionnaire，PEEQ)、儿童健康问卷(child health questionnaire，CHQ-CF87)。已发表的论文[28,40,42-43]都显示了很高比例的患者(96%~100%)的自尊有所改善。

这些调查问卷评估了包含以下组成部分：社会心理问题如抑郁或易怒、社会自我意识问题例如不愿在公共场合脱衣服、身体问题如胸痛或乏力[28,42-43]。无论使用何种调查，都显示MIRPE与社会生活和社会行为的积极变化相关，因此，基于整形方面的考量对儿童或青少年使用MIRPE是合理的[10-11,28,42,44]。

综上，MIRPE在儿童PE的治疗中被确认是安全且有效的，也被建议可用于复杂的畸形。我们可以认定MIRPE是儿童症状性PE或需要整形的PE患者的选择，它可以改善心肺功能客观指标并提高患者满意度。

Acknowledgments

Funding: None.

Footnote

Provenance and Peer Review: This article was commissioned by the Guest Editor (Paolo Scanagatta) for the series “Pediatric Thoracic Surgery” published in Pediatric Medicine. The article has undergone external peer review.

Conflicts of Interest: All authors have completed the ICMJE uniform disclosure form (available at https://pm.amegroups.com/article/view/10.21037/pm.2019.07.02/coif). The series “Pediatric Thoracic Surgery” was commissioned by the editorial office without any funding or sponsorship. The authors have no conflicts of interest to declare.

Ethical Statement: The authors are accountable for all aspects of the work in ensuring that questions related to the accuracy or integrity of any part of the work are appropriately investigated and resolved.

Open Access Statement: This is an Open Access article distributed in accordance with the Creative Commons Attribution-NonCommercial-NoDerivs 4.0 International License (CC BY-NC-ND 4.0), which permits the non-commercial replication and distribution of the article with the strict proviso that no changes or edits are made and the original work is properly cited (including links to both the formal publication through the relevant DOI and the license). See: https://creativecommons.org/licenses/by-nc-nd/4.0/.

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译者

刘冲。医学硕士，上海市松江区中心医院儿科，主任医师，主要从事儿科呼吸、循环系统等疾病临床诊疗。（更新时间：2021/7/14）

(本译文仅供学术交流，实际内容请以英文原文为准。)

doi: 10.21037/pm.2019.07.02
Cite this article as: Farronato A, Ghionzoli M, Messineo A, Politi L, Divisi D, Gonfiotti A, Crisci R. Pectus excavatum in adolescents and children: the Nuss technique . Pediatr Med 2019;2:32.

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